Le syndrome de Stilling-Duane est une affection congénitale rare responsable d’une limitation des mouvements oculaires horizontaux en rapport avec une agénésie partielle ou totale du noyau ou du nerf abducens (VI) associée à une innervation aberrante du droit latéral par les fibres du nerf oculomoteur (III). Dans sa forme clinique la plus fréquente, le type 1, il existe un déficit d’abduction de l’œil atteint. Ce syndrome est bien connu des ophtalmologues et des pédiatres car il est le plus souvent diagnostiqué dans l’enfance. Cependant, il peut parfois passer inaperçu et n’être révélé qu’à l’âge adulte et constitue un diagnostic différentiel de paralysie acquise du VI que le neurologue doit savoir évoquer. Nous rapportons une observation didactique de syndrome de Stilling-Duane découvert à l’âge adulte dans le cadre de l’urgence neurologique.

Stilling-Duane syndrome is a congenital pathology causing restrictions of horizontal ocular movements in relation to partial or total agenesis of the abducens nucleus or nerve associated with an aberrant innervation of the lateral rectus by the fibers of the oculomotor nerve. In its most frequent clinical presentation, type 1, the abduction movement of the eye is affected. This syndrome is well known by ophthalmologists and pediatricians, because it is most often diagnosed during childhood. However, it can sometimes go unnoticed and be diagnosed only in adulthood. Neurologists should thus be aware of this differential diagnosis of acquired paralysis of the abducens nerve. We describe a case of Stilling-Duane syndrome diagnosed in a neurological emergencies setting.